Presentamos el caso de un hombre de 30 años de edad sin antecedentes relevantes, padre de 2 hijos, atendido en el primer nivel de atención por presentar dolor y aumento del volumen del testículo derecho, que resolvieron con antiinflamatorios no esteroideos, con hallazgo ecográfico de un tumor testicular bilateral, no obstante sin masa testicular, asimismo sin ginecomastia u otros síntomas o signos físicos relevantes. Se confirma el hallazgo por resonancia magnética y se descarta actividad retroperitoneal por tomografía; se realiza exploración testicular derecha por abordaje inguinal, con biopsia incisional transoperatoria de una masa milimétrica que sobresalía del parénquima sano, reportada como indeterminada en el estudio transoperatorio, por lo que se completó la orquiectomía radical con reporte histopatológico definitivo de hiperplasia de células de Leydig. El paciente no aceptó algún procedimiento diagnóstico invasivo en el testículo contralateral, evolucionó favorablemente en el postoperatorio sin cambios por imagen en el testículo contralateral durante el seguimiento.
Se trata de una presentación atípica de hiperplasia secundaria de células de Leydig cuyo diagnóstico solo pudo realizarse de manera definitiva al realizar el estudio final de la pieza, siendo esta la única forma de excluir con certeza un tumor de células de Leydig.