Syndrome de relargage de cytokines avec réaction orbitaire aiguë au cours d’un traitement par rituximab pour orbitopathie basedowienne sévère : à propos d’un cas illustré

详细信息    查看全文

• 作者：A.L. Fournier-Guilloux^a ; ^{annelaure.fournierguilloux@chu-nantes.fr" class="auth_mail" title="E-mail the corresponding author} (Dr) ; B. Feigel-Guiller^b (Dr) ; P. Lebranchu^c (Dr) ; J.B. Ducloyer^c ; E. Bardet^d (Dr) ; B. Cariou^a (Pr) ; D. Drui^a (Dr)
• 刊名：Annales d'Endocrinologie
• 出版年：2016
• 出版时间：September 2016
• 年：2016
• 卷：77
• 期：4
• 页码：382
• 全文大小：195 K

文摘

Une corticothérapie intraveineuse est proposée dans les orbitopathies basedowiennes (OB) modérées à sévères. Le rituximab, anticorps monoclonal anti-CD20, semble être prometteur si corticodépendance/résistance.

Observation

Une patiente de 57 ans a présenté une OB révélant maladie de Basedow (TSH indétectable, Ac anti-R-TSH à 30 UI/L), traitée par antithyroïdiens de synthèse puis thyroïdectomie. L’OB s’est aggravée en postopératoire avec un score d’activité clinique (CAS) à 2/7 à droite et 7/7 à gauche. Au décours du 11^e bolus de SOLUMEDROL (4,25 g dose cumulée), elle a présenté une baisse de l’acuité visuelle (AV) par suite à une neuropathie optique bilatérale. Après refus de la radiothérapie, un traitement par rituximab est décidé.

Après 40 mg de rituximab, sous couvert de prémédication par solumedrol 1 mg/kg, antihistaminique et paracétamol, surviennent brutalement : chémosis empêchant l’occlusion palpébrale, dyspnée et cécité, d’amélioration rapide à l’arrêt de la perfusion. Le rituximab est arrêté définitivement après une tentative de reprise à débit réduit, en raison d’une recrudescence immédiate du chémosis.

L’examen ophtalmologique (CAS et AV) est similaire à celui avant rituximab 12 h après 500 mg de solumedrol supplémentaires.

Une radiothérapie orbitaire est réalisée en urgence avec amélioration rapide des signes inflammatoires (CAS à 1) et de l’AV.

Discussion

Cette réaction inflammatoire ophtalmologique aiguë s’apparente au syndrome de relargage de cytokines. Deux cas (avec réaction périorbitaire obligeant l’arrêt du traitement) sont rapportés dans une étude prospective récente chez 15 patients traités par rituximab avec prémédication par hydrocortisone [1].